Resumen Antecedentes
Aparte de los procesos neoplásicos, enfermedades deformantes y destructivas crónicas de la mandíbula son infrecuentes
Presentación de casos Presentamos
,. quizás por primera vez, la ocurrencia simultánea de dos de tales condiciones en un paciente, en un caso que hace hincapié en la importancia de la biopsia de la médula en el establecimiento del diagnóstico correcto. Florida cemento-ósea displasia (FCOD) es una afección crónica de la región maxilofacial desfigurando. Esta enfermedad relativamente benigna se observa principalmente en mujeres de mediana edad de ascendencia africana. actinomicosis cervicofacial es una infección poco frecuente y progresiva causada por bacilos de los Actinomyces
género que suele implicar tejidos blandos intraorales, pero también puede implicar el hueso. El diagnóstico preciso de la actinomicosis es crítico para el éxito del tratamiento. Un diagnóstico de osteomielitis causada por bacterias Actinomyces
fue diagnosticado por biopsia de médula en una de 53 años de edad, mujer afroamericana con una larga historia de FCOD después de que se presentó con una nueva úlcera de drenaje que cubre la mandíbula.
Conclusiones
los médicos deben ser conscientes de la posibilidad de la actinomicosis se produzcan en el entorno de FCOD, y la importancia de la biopsia ósea y culturas para llegar a un diagnóstico definitivo y oportuna.
material complementario Electrónico
la versión en línea de este artículo ( doi:. 10 1186 /1472-6831-11-21) contiene material complementario, que está disponible para los usuarios autorizados
Antecedentes
actinomicosis es una infección lentamente progresiva causada por filamentosos, bacterias gram-positivas, anaerobias. (o facultativamente anaeróbico) bacilos de los Actinomyces
género [1]. Tales infecciones se caracterizan por la inflamación supurativa y granulomatosa con abscesos, fibrosis tisular, y la presencia de fístulas de drenaje o fístulas [2]. La actinomicosis usualmente se propaga de forma contigua, haciendo caso omiso de los planos tisulares y extrusión cargados de bacterias "gránulos de azufre" de erupción fístulas [3]. infecciones cérvico son la manifestación más común de la actinomicosis, aunque esto generalmente se limita a los tejidos blandos y sin difusión para involucrar a la vecina ósea [1, 2]. Un origen odontogénico es típico de actinomicosis cervicofacial, que evoluciona como una enfermedad crónica (o subaguda) hinchazón de los tejidos blandos de la región submandibular o paramandibular [3]. Francia El diagnóstico de actinomicosis es fácil perderse debido a que imita los problemas más comunes, como la neoplasia [4]. Además, los actinomicetos son muy sensibles a muchos antibióticos comunes, por lo que incluso un número relativamente reducido de dosis pueden hacer cultivos negativos [5]. Sin embargo, es importante hacer el diagnóstico debido a la actinomicosis puede desfigurar o incluso mortal, si se trata de estructuras vitales (tales como las arterias principales y las vías respiratorias) [5]. Y mientras que la terapia antimicrobiana es eficaz contra los actinomicetos, la duración del tratamiento es muy largo (6-12 meses) [3]. Por lo tanto, los retos diagnósticos y terapéuticos de la actinomicosis subrayan la necesidad de una mejor comprensión de los factores de riesgo para la infección y la nueva información acerca de las circunstancias clínicas asociadas con esta condición.
Florido displasia cemento-óseo (FCOD) es una enfermedad con múltiples bilateral y menudo lesiones extensas de forma simétrica a lo largo de la región maxilofacial (predominantemente en la mandíbula) que demuestra una predilección por las mujeres afroamericanas de mediana edad [6, 7]. Las lesiones son a menudo asintomática e indolente en la naturaleza y pueden descubrir de manera imprevista en las radiografías [6, 8]. De vez en cuando los pacientes presentan dolor sordo o secreción de una toma de extracción previa, o de una irritación crónica por debajo de una base de la prótesis, mientras que algunos aparecen con poca frecuencia con la expansión del hueso nativo [9, 10]. Radiológicamente, las lesiones presentan una mixta radiolúcida y opaco a la radiación apariencia "algodón" con bordes mal definidos con gran densidad escleróticas masas de forma irregular. A pesar de que en ocasiones puede parecer muy similar en apariencia a la displasia fibrosa, a menudo hay un componente distinto esclerótica y la zona radiolúcida [6, 10, 11].
Punto de vista histopatológico, las lesiones de FCOD demuestran hueso laminar maduro, siendo reemplazado por tejido óseo engrosada con curvilínea trabéculas óseas de ramificación, y las masas separadas que se parezcan mucho restos dentales, tales como el cemento [7, 9]. Hay una alta preponderancia de tejido fibroso y los osteoclastos, pero rara vez la inflamación a menos que los resultados de la contaminación secundaria [7, 9]. La inflamación crónica y la infección se pueden desarrollar dentro del tejido displásico densamente mineralizada, que posee un suministro de sangre menos robusto, lo que resulta en la formación de secuestro [6, 8]. Dada la preponderancia de la inflamación en la patología, algunos autores en el pasado han caracterizado erróneamente las lesiones como la osteítis esclerosante difusa o difusa crónica osteomielitis esclerosante (CDSO) [9, 12-17]. Esta caracterización es incorrecta ya que las lesiones bilaterales multifocales de FCOD representan un espectro patológico difuso distintos a pesar de las áreas ocasionales de la inflamación, mientras que las lesiones CDSO son unilaterales y con frecuencia contenida dentro de la mandíbula con la inflamación universales [8].
Aquí nos presenta, posiblemente para la primera vez, la primera asociación entre estos dos crónica, enfermedades deformantes, en un paciente que presentó una osteomielitis mandibular causada por Actinomyces
en la fijación de FCOD subyacente. Especulamos que la infección se inicia cuando las bacterias contaminan una ulceración relacionados con la dentadura de los tejidos blandos que recubren la zona afectada. Los médicos deben ser conscientes de la patogénesis de la actinomicosis y la importancia de la biopsia y cultivo de médula para hacer un diagnóstico oportuno.
Presentación de caso
A 53 años de edad, mujer, desdentado, afroamericana con FCOD larga presentado a su dentista con una historia de 1 mes de hinchazón, dolor y secreción purulenta que implica la región de la mandíbula inferior izquierdo. El drenaje fue descrito como blanco, espeso y maloliente. Las radiografías revelaron ósea difusa multifocal los cambios correspondientes al FCOD y una nueva imagen radiolúcida en el hueso de la mandíbula que subyace en los tejidos blandos inflamados y drenantes. Fue tratada con un enjuague bucal de gluconato de clorhexidina y un curso de dos semanas de levofloxacino oral, pero no mejoró. Una biopsia realizada aproximadamente dos meses después de la aparición de los síntomas reveló hueso muerto, pero no hay un diagnóstico específico. Dos meses después de esta biopsia del paciente notó lo que parecía ser un fragmento de hueso en erupción desde el mismo úlcera pus de drenaje. La ulceración y drenaje continuaron y siete meses después de la aparición de los síntomas fue remitido a nuestra institución el paciente para su posterior gestión. Ella negó fiebres, escalofríos, sudores nocturnos u otros síntomas constitucionales. Su historia dental fue significativa para FCOD, una condición compartida con su madre. El diagnóstico de FCOD se estableció veinticinco años antes de su presentación a la Universidad de Michigan por biopsia coincidente con la extracción de los dientes restantes. Su dentadura presentes eran más de 10 años de edad. Su historial médico fue significativa para la esclerosis múltiple tratados con interferón y 1β un trastorno tromboembólico venoso logrado con warfarina oral.
En el examen físico se eliminó mal ajustada dentadura mandibular del paciente y los tejidos alveolares reveló una ligera inflamación a lo largo del borde anterior de la rama con una superficie de hueso expuesto que mide aproximadamente 1 cm a lo largo de la línea oblicua externa lateralmente. No había edema de los tejidos blandos y la congestión en esta área. Su cuello era de otra manera suave y sin adenopatías. Ella no tenía otras lesiones orales. Las radiografías panorámicas revelaron lesiones bilaterales consistentes con FCOD que participen tanto el maxilar y la mandíbula (Figura 1A). Una tomografía computarizada maxilofacial (TC) del tercio medio facial revelado, y los hallazgos consistentes con mandibulares FCOD (Figuras 1B y 1C). A la izquierda del paciente, no hubo secuestro óseo dentro de una cápsula radiolúcida al borde anterior de la rama ascendente (Figuras 1B y 1C). Figura 1 radiográfica evidencia de Actinomyces osteomielitis que complica la displasia cemento-ósea florida (FCOD). (A) Radiografía panorámica que demuestra mixta radiolúcida y lesiones radiopacas en la mandíbula con apariencia de "algodón". Las lesiones están bien demarcadas con un anillo radiolúcida en los cuatro cuadrantes a pesar de que son más sutiles en el maxilar superior (B) TC axial imagen de barrido que muestra hipertrófica, cambios escleróticos y heterogéneos de FCOD dentro de la mandíbula (flecha abierta). Hay una gran lesión lítica en el cuerpo de la mandíbula izquierda con pérdida de hueso en su cara lateral y la esclerosis centro consistente con la infección (flecha sólida). (C) 3-dimensional imagen computarizada de cambios óseos generalizados con la expansión de maxilar y la mandíbula consistente con FCOD (flecha abierta, que corresponden a la misma posición en el panel A). Existe una erosión focal de mandíbula izquierda en el área de Actinomyces
infección (flecha sólida). Las imágenes de TC fueron a formatear con el software de imágenes OsiriX (OsiriX Fundación).
Debido a la preocupación por la infección crónica, el paciente fue sometido a desbridamiento con biopsia de médula y las culturas de la rama mandibular izquierda enferma. Los tejidos blandos ulceradas se repararon con un simple colgajo de avance. Se observaron purulencia y hueso necrótico durante este procedimiento. El examen histopatológico de una biopsia del hueso trabecular reveló irregular y gotas cementum bosselated en un estroma fibroso, típica de la displasia cemento-óseo (Figura 2A). Cambios compatibles con osteomielitis también fueron observados (Figura 2B). Un tejido Brown-Hopps tinción de Gram reveló abundantes organismos filamentosos gram-positivas consistentes con Actinomyces
(Figura 2C), que también tiñe positivamente con GMS tinción de plata (Figura 2D). culturas operativas produjeron numerosos (en cantidad) Actinomyces especies gratis (no identificados aún más a nivel de especie) junto con una mezcla de bacterias anaerobias orales (tabla 1). Staphylococcus coagulasa negativo
fue la única bacteria aeróbica aislado de la biopsia de médula. Los cultivos para bacterias ácido-rápidas, hongos y Nocardia
fueron negativos. Figura 2 cambios histopatológicos de Actinomyces osteomielitis que complican la displasia cemento-ósea florida (FCOD). (A) del hueso mandibular Extirpados reveló FCOD con gotas irregulares cemento y formas redondeadas en un estroma fibrovascular (hematoxilina y eosina (H & amp; E), Magnificación 200 ×). (B) infiltrado neutrofílica (puntas de flecha) con hueso necrótico adyacente (flechas) (H & amp; E, magnificación × 400). organismos filamentosos (C) Gram-positivas en el espacio ósea (puntas de flecha) (Brown-Hopps mancha). (D) Las colonias de microorganismos filamentosos en la médula ósea (GMS).
Tabla 1 Las bacterias cultivadas a partir de la biopsia mandibular
Las bacterias aerobias
Las bacterias anaerobias
Staphylococcus coagulasa negativo
Numerosos Actinomyces spp
.
Lactobacillus spp
.
|
α-hemolítico Streptococcus
|
Leptotrichia buccalis
|
Capnocytophaga
spp.
|
Prevotella spp
.
El paciente fue tratado inicialmente por una semana con amoxicilina oral combinada con ácido clavulánico 875 mg dos veces al día. Sin embargo, debido a la naturaleza polimicrobiana complicada de la infección, incluyendo compromiso de la médula, la terapia se cambió a ertapenem intravenosa un gramo diario y el paciente fue tratado durante ocho semanas. 10 meses adicionales de terapia oral se instituyeron con amoxicilina /ácido clavulánico 875 mg dos veces al día. El paciente respondió bien al tratamiento antimicrobiano con la curación completa de su sitio de la operación, y hasta la fecha niega más dolor, hinchazón o drenaje.
Este nuevo caso demuestra una asociación entre dos condiciones crónicas, destructivas y deformantes de la mandíbula, FCOD y Actinomyces
osteomielitis. También hace hincapié en la utilidad de la realización de biopsias con cultivos aerobios y anaerobios adecuadas para establecer un diagnóstico en casos complicados como este. Inicialmente nuestro paciente se siente estar sufriendo sólo de una progresión de su FCOD junto con ulceración causada por sus prótesis dentales mal ajustadas. Esto dio lugar a un retraso en su diagnóstico. Sin embargo, la erupción del líquido purulento de la úlcera y la demostración radiográfica eventual de un anillo radiolúcida ampliada que rodea el tejido lesional /sequestrum mal definido más sugirió que una osteomielitis superpuesto estaba presente. Aunque las radiografías no mostraron una osteólisis progresiva del hueso como se podría esperar osteomielitis típico, el diagnóstico se confirmó histopatológicamente. Creemos que nuestro paciente desarrolló Actinomyces
osteomielitis mandibular tras la ulceración.
Actinomicosis de la cabeza y el cuello es una infección indolente que generalmente se presenta como una inflamación de los tejidos blandos, masa, absceso, o ulceración de la región oral-cervical [1]. "Lumpy mandíbula" se produce cuando un residente de actinomiceto de la boca (u otra zona de la mucosa) invade los tejidos subyacentes a través de una pérdida de integridad de la mucosa [1]. La región más común para las lesiones que se produzca es el área perimandibular, pero la participación del hueso es raro [1]. cultivos anaeróbicos son necesarios para aislar la bacteria a partir de muestras patológicas, pero los medios de cultivo independiente de establecer la presencia de estas bacterias, tales como PCR, se utilizan cada vez más [18]. La tinción de Gram son más sensibles que las culturas, tal vez debido a la falta de estricta procesamiento anaeróbico o el uso previo de antibióticos puede hacer que los cultivos negativos [1]. En casos de infecciones perimandibular, actinomicetos son a menudo presente en la configuración de múltiples otras especies de bacterias [1]. A pesar de que no siempre se conoce la cantidad de las otras bacterias participan en la patogénesis de la infección, el tratamiento antimicrobiano es generalmente lo suficientemente amplio como para cubrir estos microbios. Aunque la biopsia demostró claramente actinomicosis invasiva, el paciente sufre de mal olor, drenaje purulento de su mandíbula, lo que sugiere que los anaerobios o bacterias piógenas también estuvieron presentes, lo cual fue confirmado por cultivo (tabla 1). Es probable que la infección fue impulsado por esta colección polimicrobiana de patógenos y no era simplemente debido a la actinomicosis solo.
Como se evidencia en el presente caso, el tratamiento de la actinomicosis cervicofacial requiere prestar atención a otros patógenos identificados, ya que estas infecciones pueden ser polimicrobiana [3]. Sin embargo, en muchos casos, los compañeros de agentes patógenos (tales como bacterias anaeróbicas orales) son susceptibles a los agentes de direccionamiento del actinomiceto. En los casos en que Actinomyces
es el único agente patógeno identificado a continuación, se justifica una terapia dirigida. Afortunadamente, actinomicetos siguen siendo exquisitamente sensibles a los fármacos beta lactámicos y la penicilina G intravenosa sigue siendo un agente de primera línea [3]. Para los pacientes con intolerancia a los agentes beta lactámicos, los agentes de la tetraciclina pueden ser sustituidos [2, 3]. Como se detalla en una revisión reciente [2], parenteral penicilina G, 10 a 20 millones de unidades al día dividida cada 6 horas durante 4 a 6 semanas se pueden utilizar para los casos complicados, seguido de la penicilina V oral, 2 a 4 g /d divididos cuatro veces al día durante 6 a 12 meses para prevenir la recaída [3]. La longitud máxima del tratamiento depende de la respuesta clínica y patológica [2]. Un número de alternativas a la penicilina están disponibles e incluyen macrólidos, tetraciclinas, clindamicina, y agentes de carbapenem [2]. Es importante destacar que muchos agentes antimicrobianos comúnmente utilizados no son activos frente a especies de Actinomyces
y éstos incluyen metronidazol, aminoglicósidos, aztreonam, trimetoprim-sulfametoxazol, penicilinas resistentes a penicilinasa (por ejemplo, nafcilina y oxacilina) y cefalexina [2, 3]. En el presente caso ertapenem se utilizó para la terapia parenteral debido a la naturaleza polimicrobiana de la osteomielitis y la conveniencia de la dosificación una vez al día.
Es interesante que nuestro paciente desarrolló actinomicosis, mientras que en un agente inmunomodulador, 1β interferón, que se utilizó para tratar su esclerosis múltiple. No hemos podido identificar los informes anteriores de la osteomielitis asociada con este medicamento. Las complicaciones infecciosas de 1β interferón son poco comunes [19]. Aunque la neutropenia puede ser una complicación de la terapia, la paciente no tenía ningún registro de esta durante el tratamiento (datos no mostrados).
FCOD es una lesión benigna que puede causar desfiguración y dar lugar a la pérdida de dientes, fracturas de la mandíbula, y crónica infecciones. Aunque la etiología y la patogénesis de FCOD son desconocidas, la enfermedad representa una alteración en el metabolismo de los huesos donde el hueso normal se convierte en sustituida por una matriz de tejido conectivo que se desarrolla gradualmente cemento-ósea del tejido [20]. Al igual que en nuestro paciente, la enfermedad es más común en personas de ascendencia africana y puede ser familiar [21]. FCOD normalmente se diagnostica a través de hallazgos incidentales en la evaluación radiográfica de rutina y biopsia menudo evitarse para evitar el riesgo de heridas infectadas de forma crónica, que no cicatrizan. Las lesiones son características de un compromiso bilateral difuso del maxilar y mandibular. La evaluación patológica es a menudo libre de la inflamación, sin embargo superinfección puede ocurrir y el progreso de la osteomielitis debido al suministro limitado de sangre del hueso denso [6, 8, 10]. extracciones traumáticas y úlceras de presión causadas por prótesis mal ajustadas pueden causar una exposición del hueso que es susceptible a la inflamación e infección de diversos organismos. Antes de la caracterización de FCOD por Melrose en 1976 [9] Se cree que estas lesiones para representar CDSO [12-17]. Debido a la anatomía de las lesiones displásicas, la intervención quirúrgica es a menudo necesario para el tratamiento de infecciones crónicas en combinación con la terapia prolongada de antibióticos [8, 10, 11].
Como se observa en este caso clínico, FCOD se caracteriza por estroma fibrovascular con una patrón "ginger-raíz" de trabéculas curvilínea irregular, así como gotitas de cemento ( "cementículos") que se fusionan para formar estructuras bosselated [22-24]. Coexistiendo quistes óseos con forro fibrovascular también pueden estar presentes [22, 23], aunque éstos no se observaron en el presente caso. lesiones en la etapa temprana de FCOD aparezcan menos trabéculas y más prominente estroma fibrovascular, a menudo con hemorragia [22]. En el caso que aquí se presenta, estos hallazgos típicos de FCOD fueron vistos en conjunto con las características clave de Actinomyces
osteomielitis, incluyendo organismos filamentosos gram-positivas, inflamación aguda y hueso necrótico [25, 26].
Conclusiones
en resumen, presentamos una asociación compleja de dos enfermedades poco frecuentes y destructivos de los huesos, FCOD y actinomicosis. El FCOD existente posiblemente contribuyó a un retraso en el diagnóstico de la actinomicosis porque los deformantes y destructivos cambios en la mandíbula producida por la infección se supone que se deben a progresar FCOD. Los proveedores de salud deben ser conscientes de que la actinomicosis puede ser un patógeno oportunista de la mandíbula que puede establecer la deformación y las infecciones graves cuando se produce una interrupción en la integridad de la mucosa oral. culturas adecuados realizados en condiciones anaerobias son útiles gestión y antimicrobiano debe tener en cuenta la naturaleza polimicrobiana frecuente de estas infecciones.
El consentimiento informado
Después de la aprobación por la Junta de Revisión Institucional de la Universidad de Michigan Health System, consentimiento informado por escrito era obtenida de la paciente para la publicación de este caso y cualquier imagen que se acompañan. Una copia de la autorización escrita está disponible para su revisión por el Editor en Jefe de la revista
abreviaciones
FCOD:..
Displasia florida cemento óseo
Declaraciones
los autores originales presentados archivos de imágenes
a continuación se presentan los enlaces a los autores originales presentados archivos de imágenes. 'archivo original para la figura 1 12903_2011_189_MOESM2_ESM.tiff autores 12903_2011_189_MOESM1_ESM.tiff Autores archivo original para la figura 2 Conflicto de intereses México La autores declaran que no tienen intereses en competencia.
contribuciones de los autores
Todos los autores leído y aprobado el manuscrito final. MHS siempre la atención clínica para el paciente y escribió el manuscrito. PCH aportó su experiencia en la interpretación de las biopsias de tejido y ayudó a escribir el manuscrito. DWN y BL llevaron a cabo estudios de laboratorio de los cultivos de bacterias aisladas del paciente y la experiencia previstos en la microbiología de Actinomyces
. SPE siempre la atención clínica para el paciente y contribuyó a escribir el manuscrito. DMA siempre la atención clínica para el paciente, coordina todos los aspectos de este informe, y escribió el manuscrito.
| 